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Angioedema hereditario en Costa Rica

Revista Alergia México

Tipo de artículo: Artículo Original

Fecha de publicación: 27 de marzo de 2020

Resumido por: Yirlany Padilla Ureña. Interna Universitaria de la Universidad de Costa Rica (UCR)

Revisado por: Santiago Batalla, MD.

 

Introducción

El angioedema hereditario (AEH) es una inmunodeficiencia primaria de complemento. Se caracteriza por inflamación episódica del tejido blando a causa del paso de líquido del compartimento intravascular al extravascular. Es un edema no prurítico de las capas profundas de la piel, mucosas y tejido blando, afectando principalmente la cara, pero pudiendo comprometer vía respiratoria superior, extremidades, genitales o tejido mesentérico.

La mutación autosómica dominante en el gen SERPING1 puede causar disminución del inhibidor de C1 esterasa (C1-INH) o disfuncionalidad de este. Su función normal consiste en inhibir al factor XII activado y a la calicreína. Al estar disminuido o disfuncional, aumenta la producción de bradicininas con el subsecuente aumento de la permeabilidad capilar y fuga de líquido intravascular al extravascular.

Existen 2 tipos:

  • Tipo 1: déficit cuantitativo de C1-INH (< 50% de la concentración normal). Representa un 85% de los casos y tanto la cantidad como la actividad del C1-INH se encuentran disminuidas.

  • Tipo 2: déficit cualitativo de C1-INH (concentración normal o elevada con < 50% de la actividad).


Diagnóstico

Debe sospecharse en un paciente con historia de angioedema recurrente. Se debe indagar sobre la edad de inicio de los síntomas y la historia familiar de angioedema. Dentro de las manifestaciones están: dolor abdominal recurrente, edema de vía aérea, falla terapéutica al uso de glucocorticoides, antihistamínicos e incluso epinefrina durante las exacerbaciones y ausencia de urticaria. Para el diagnóstico deben medirse los niveles plasmáticos de C4 y se debe realizar la cuantificación de la proteína C1-INH, así como determinar su actividad.


Métodos y resultados

Se documentaron 14 pacientes con AEH, con edad promedio de 36.6 años. 12 se clasificaron como AEH tipo 1. Todos presentaron hipocomplementemia de C4 y valores normales de C3. Varios pacientes presentaron comorbilidades asociadas; las más frecuentes fueron rinitis alérgica y asma bronquial. Como manifestación inicial todos los pacientes presentaron edema de tejidos blandos y la localización más frecuente fue en extremidades. La segunda manifestación más frecuente fue el dolor abdominal recurrente mientras que el edema laríngeo se documentó solo en 3 pacientes. Durante las exacerbaciones a todos los pacientes se les administró corticosteroides y antihistamínicos intravenosos y orales. A todos se les administró danazol en algún momento como tratamiento profiláctico, aunque su uso fue heterogéneo y pocos cumplieron con la prescripción a cabalidad. No se registraron fallecimientos.


En población pediátrica

  • Esta enfermedad generalmente empieza a manifestarse a edades tempranas. Sin embargo, el diagnóstico suele ser tardío debido a la inespecificidad de los síntomas.

  • El único fármaco aprobado por la FDA para niños es el inhibidor C1 purificado intravenoso a dosis de 20U/kg. El Ecallantide (inhibidor de calicreína) e Icatibant (antagonista de los receptores de bradicininas) son alternativas aprobadas para adolescente y adultos (Frank MM et al., 2016 ). En Costa Rica actualmente no se cuenta con ninguno de estos.

  • En crisis agudas, al igual que en adultos se desaconseja el uso de esteroides y antihistamínicos. El plasma fresco congelado es una buena opción siempre y cuando se monitorice adecuadamente.

Puntos clave

  • No hay diferencias respecto a la frecuencia de la enfermedad entre hombres y mujeres y la mayoría se asocian a historia familiar de angioedema.

  • Se ha documentado que los episodios ocurren en las extremidades en un 90% de los casos y < 1% involucran laringe, úvula, lengua, paladar blando, vejiga, uretra, riñones, esófago o sistema nervioso central. El edema laríngeo es la complicación del AEH a la que se le atribuye una causa directa de muerte.

  • El uso de esteroides y antihistamínicos en AEH no está indicado y no tiene ningún efecto en la modificación del curso de la enfermedad.

  • La profilaxis con andrógenos (danazol) es efectiva cuando es continua. Sin embargo, se deben tener en cuenta los efectos adversos.

  • El plasma fresco congelado ha demostrado ser eficaz en las crisis agudas, pero su uso podría desencadenar un empeoramiento, por lo que su empleo debe ser monitorizado con cautela.


Bibliografía:

Alfaro-Murillo A, Martínez-Alfonso M, Castro-Cordero J, Bratti M, Ivankovich-Escoto G, Espinoza-Mora M. Angioedema hereditario en Costa Rica. Revista Alergia México. 2020;67(2):102. DOI: 10.29262/ram.v67i2.722.




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